原标题：Osteolipoma: a rare tumor in the oral cavity

脂肪瘤是软组织中的良性间叶源性肿瘤，可能影响口腔部位。先前的研究表明，20%的病例发生在头颈部，而其中只有1%至4%发生在口腔内。在口腔内部，脂肪瘤主要影响颊黏膜、口腔底和唇部。根据病变组织的主要类型，脂肪瘤有多种组织学变异，包括纤维脂肪瘤、血管脂肪瘤、肌性脂肪瘤、平滑肌脂肪瘤、黏液性脂肪瘤、梭形细胞脂肪瘤、骨性脂肪瘤、软骨性脂肪瘤和唾液腺脂肪瘤等。骨性脂肪瘤作为口腔脂肪瘤的一种更为罕见的组织学变异，文献报道中的比例不足1%。骨性脂肪瘤按照位置可分为骨内型（位于骨内）、骨旁型或骨膜下型（邻近骨组织）。那些独立于骨组织并表现出骨质形成的脂肪瘤（非附着性骨性脂肪瘤）在极少数案例中有过报道。

目前，据我们所知，仅在英文文献中有13例关于口腔骨性脂肪瘤的详实病例报告。由于其罕见性，关于此肿瘤的知识尚不全面。本文描述了一例影响颊黏膜的骨性脂肪瘤病例。

病例报告

患者，女，29岁，主诉左侧颊黏膜有一无痛性肿物，病史8个月，前来米纳斯吉拉斯天主教大学口腔病理诊所就诊。患者否认该区域有外伤史。病史和全身检查未见明显异常。口内检查发现左颊黏膜后部接近磨牙后三角区有一个大小约为1.5×1.5厘米的边界清晰、可移动的粘膜下肿物（图1A）。病变呈淡黄色，质地坚硬。上方粘膜可见毛细血管扩张，但无溃疡或红斑（图1B）。

图1

口腔骨性脂肪瘤的临床表现。

A.左颊黏膜后部，接近磨牙后三角区，有一个界定清晰、可移动的皮下肿块，呈现淡黄色，质地坚硬，大小为1.5×1.5厘米。

B.肿块上方的黏膜表现出毛细血管扩张现象，但未见溃疡或红肿。

由于肿物质地坚硬，进行了影像学检查。结果显示一个圆形高密度影，内部呈现出不规则骨小梁样结构，未发现皮质异常或对周围结构的影响（图2）。

图2

口腔骨性脂肪瘤的放射影像学表现。放射影像显示了一个具有不规则骨小梁样结构的球形高密度影像，并且未发现皮质异常或对周围结构造成影响的证据。

临床上的鉴别诊断包括口腔骨性错构瘤（软组织骨瘤）、软骨性错构瘤、骨性脂肪瘤、软骨脂肪瘤、伴有骨化现象的多形性腺瘤以及其他可能伴发营养不良钙化的涎腺或结缔组织肿瘤。肿块与骨膜分离，且未附着于任何相邻结构（如下颌骨）。在局部麻醉下，对该肿块进行了完整切除，确认其与骨膜及下颌骨等相邻结构无连接。切除后的手术标本被送至口腔病理实验室。

镜下观察，切除的标本是一个尺寸为1.8×1.5×1.2厘米的肿块，界限清晰，呈淡黄色，部分质地柔软而部分较硬（图3A）。切片显示，肿块由黄色的软组织构成，其间混杂着各种薄层板状骨结构以及纤维性包膜（图3B和3C）。

图3

口腔骨性脂肪瘤的标本外观。

A.切除的标本为一块尺寸为1.8×1.5×1.2厘米的肿块，边界清晰，呈淡黄色，整体质地柔软，局部坚硬。

B和C.在切片中，肿块显示出黄色的软组织，其中混合有多种相互交织的薄板状骨质结构，并且包裹有一层纤维性包膜。

显微镜下观察，肿块主要由大量成熟的脂肪组织构成，无异型性，这些脂肪组织通过细薄的纤维结缔组织间隔分开。在整个肿瘤中随机分布着具有成骨细胞活动的不规则骨小梁，且未见造血细胞灶（图4A-D）。肿块周围被一层薄骨质层和纤维性包膜包围（参见图4A）。手术边缘未见肿瘤侵犯。

图4

口腔骨性脂肪瘤的组织病理学特征。

观察到大量成熟的脂肪组织，无异型性，它们通过细薄的纤维结缔组织间隔分隔开。在整个肿瘤中发现了随机分布的不规则骨小梁，显示成骨细胞活性。肿瘤周围被一层薄的骨质层和纤维性包膜包围。未观察到造血细胞灶（A，H&E染色，×20放大倍数；B，H&E染色，×40放大倍数；C，H&E染色，×100放大倍数；D，H&E染色，×200放大倍数）。此切片的高分辨率版本供虚拟显微镜使用。

最终诊断为骨性脂肪瘤。术后恢复顺利，在长达5年的随访期内未检测到复发。

讨论

脂肪瘤是一种常见的良性软组织肿瘤，常见于身体含有脂肪组织的区域。它们通常出现在皮下或黏膜下层，但也可能在骨骼肌纤维之间、骨表面或深层软组织中发展。脂肪瘤可能发生多种变化，其中一种不常见的情况是骨化。据我们所知，在英语文献中，仅报道了13例口腔骨性脂肪瘤病例。

尽管人们认为口腔脂肪瘤在男性中更常见，但在口腔骨性脂肪瘤患者中并未观察到明显的性别差异，除一名年轻男孩腭部的骨性脂肪瘤病例外，大多数口腔骨性脂肪瘤患者均为成年人，且大多数病例发生于40岁以上的患者。通常会观察到缓慢发展的长期病史，不过本例患者发病仅8个月。

无论是否靠近骨组织，口腔骨性脂肪瘤都可能发生在口腔内的不同解剖部位。其中4例发生在颊黏膜，4例发生在下颌骨颊黏膜（颊沟或牙槽黏膜），3例发生在硬腭，2例发生在口底，1例发生在舌侧缘。在涉及舌部的病例中，鉴别诊断曾考虑过骨软骨性错构瘤、骨肉瘤、伴有异形增生的脂肪肉瘤和创伤后软骨化等。在一个涉及牙槽黏膜的案例中，曾考虑过骨疣、外周巨细胞瘤、纤维增生和伴有钙化的纤维瘤；而在一例硬腭骨性脂肪瘤中，曾将骨瘤、神经纤维瘤和骨内硬腭囊肿纳入鉴别诊断。此外，对于具有类似本例中放射影像特点的骨性脂肪瘤，在鉴别诊断时，医生还应考虑口腔骨性错构瘤（软组织骨瘤）、软骨性错构瘤、软骨脂肪瘤、伴有骨化的多形性腺瘤以及其他可能伴发营养不良钙化的涎腺或结缔组织肿瘤。

提示性的临床和放射影像特征（通常与放射性高密度区相关的硬性或软性周边肿块），以及成熟脂肪组织中弥散的骨小梁的组织病理学表现，通常可以证实骨性脂肪瘤的诊断。然而，这些特征也出现在口腔骨性错构瘤中。Krolls等人在1971年首次提出“口腔骨性错构瘤”这一术语，用来描述之前被称为软组织骨瘤的口腔软组织中的良性骨质形成物。虽然口腔骨性错构瘤通常表现为致密层状骨质团块，容易与骨性脂肪瘤区别开来，但某些此类病变可能会显示出松质骨模式。例如Hodder和MacDonald在1988年描述的这类骨性错构瘤，其包含海绵状骨小梁和丰富的充满脂肪组织的骨髓腔，这种组织学构造类似于骨性脂肪瘤。通常情况下，骨性错构瘤中会出现造血骨髓灶，而在骨性脂肪瘤中则不会出现。因此，这一特性在鉴别诊断中很重要。这两种病变都是良性结缔组织病变，采用保守性手术切除治疗，并具有相似的预后。

骨性脂肪瘤的发生机制尚未得到阐明。一些作者认为骨性脂肪瘤可能源于两种分别形成脂肪细胞和骨细胞的未分化间充质细胞。另一种理论提出，脂肪组织中存在的多潜能脂肪来源干细胞可能参与骨性脂肪瘤的形成，即在生长信号的作用下，骨组织在脂肪瘤内部发育。这一理论基于假设，即脂肪来源干细胞具有分化为脂肪、骨、软骨和血管成分的潜力。其他一些作者则提出，反复创伤、代谢变化或缺血可能导致脂肪瘤内部原有的纤维成分发生转分化，进而发展为成骨细胞。诱导间充质干细胞分化为骨的具体条件仍有待进一步研究。

结论

尽管骨脂瘤在口腔中非常罕见，但当患者出现以下情况时应考虑该病变：触诊时外周病变具有坚硬的一致性，周围病变的影像检查中有不透射线区域，以及组织病理学中成熟的脂肪组织伴有骨小梁。它与单纯性脂肪瘤的预后相同，建议手术治疗。尚未报道复发。

作者感谢巴西坎皮纳斯大学皮拉西卡巴牙科学院口腔诊断部门在高分辨率切片扫描技术方面的支持与协助。

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作者：Sheyla Viana Omonte, Bruno Augusto Benevenuto de Andrade, Rosana Maria Leal, Hermínia Marques Capistrano, Paulo Eduardo Alencar Souza, Martinho Campolina Rebello Horta

翻译：口腔医学网（微信号：aikouqiang）  

声明：本文翻译自国外病例展示，仅供口腔专业人士进行技术交流，仅代表医生个人观点，不构成任何医疗建议，如有翻译错误之处敬请指正，内容以原文为准。

原文：https://doi.org/10.1016/j.oooo.2015.09.013

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